Resumen
El granuloma piógeno es un tipo de hiperplasia inflamatoria que se observa con frecuencia en la cavidad oral y se produce en respuesta a estímulos como irritantes locales y factores hormonales. Los granulomas piógenos asociados al embarazo se denominan tumores del embarazo. Este informe describe la presentación y el tratamiento quirúrgico de un gran tumor de embarazo que se produce en una paciente con una mancha de vino de Oporto facial aislada suprayacente.
1. Introducción
El granuloma piógeno es una masa no neoplásica de exceso de tejido de granulación que se produce en respuesta a estímulos como factores hormonales, lesiones traumáticas o irritantes locales . Los granulomas piógenos orales se encuentran principalmente en la encía y surgen predominantemente en mujeres en la segunda década de la vida. La presentación clínica es una lesión exofítica, lobulada o de superficie lisa con un color entre rojo y púrpura y una textura suave y esponjosa. La ulceración superficial no es infrecuente. Microscópicamente, la lesión muestra una proliferación benigna de canales vasculares revestidos de endotelio en un estroma edematoso, a menudo con células inflamatorias.
Los granulomas piógenos que surgen durante el embarazo se denominan tumores del embarazo. Un tumor de embarazo tiene una prevalencia del 0,2-9,6% durante la gravidez . Suelen aparecer después del primer trimestre, crecen rápidamente y suelen remitir después del parto. A menudo no es necesaria la intervención quirúrgica. Sin embargo, los tumores del embarazo pueden ser extirpados durante el segundo trimestre si interfieren con la oclusión, son dolorosos, sangran excesivamente o son excesivamente grandes . Las lesiones extirpadas durante el embarazo suelen reaparecer. Después del parto, los tumores del embarazo suelen remitir espontáneamente, pero la extirpación puede ser necesaria en aquellos casos que persisten.
Yuan et al. describieron la relación entre los granulomas piogénicos y los factores angiogénicos en el embarazo . Según los autores, las hormonas sexuales femeninas no sólo aumentan la expresión de factores angiogénicos como el factor de crecimiento básico de fibroblastos (FGF) y el factor de crecimiento endotelial vascular (VEGF), sino que también disminuyen la apoptosis celular al disminuir la expresión del factor de necrosis tisular alfa (TNF-alfa) . Las mujeres con granulomas piogénicos durante el embarazo demostraron tener significativamente más FGF básico, más VEGF y menos TNF-alfa .
La mancha de vino de Oporto es una malformación capilar congénita con una prevalencia del 0,3-0,5% y se manifiesta en la mucosa o la piel como manchas eritematosas de color rosa o rojo que pueden oscurecerse con la edad . La región de la cabeza y el cuello es la localización más común, especialmente en los dermatomas V1 y V2.
El siguiente es el informe de un caso de una mujer de 31 años con una mancha de vino de Oporto facial izquierda que desarrolló un gran tumor de embarazo de su gingiva maxilar izquierda en una distribución similar a su mancha de vino de Oporto. La lesión no se resolvió después del parto, por lo que fue necesaria una intervención quirúrgica.
2. Informe del caso
Una mujer de 31 años, dos meses después del parto, acudió al Departamento de Cirugía Oral y Maxilofacial del New York Presbyterian Hospital/Columbia University Medical Center (CUMC/NYPH; Nueva York, NY). La queja principal de la paciente era un crecimiento grande y persistente de la encía maxilar izquierda que se presentó durante su primer trimestre de embarazo. Informó del crecimiento a su obstetra, que lo estaba controlando y le aconsejó que esperara hasta el final del embarazo antes de consultar con un cirujano oral. La paciente informó de un sangrado frecuente en el lugar.
En el examen físico, tenía una hinchazón en la mejilla izquierda con una gran lesión rojo-púrpura de la encía bucal maxilar izquierda (Figura 1). La lesión era de textura blanda y esponjosa y sangraba fácilmente al manipularla. La lesión se extendía a la encía palatina. La paciente también tenía una mancha de vino de Oporto en la cara izquierda, adyacente a la lesión oral, que había estado presente desde el nacimiento. La mancha de vino de Oporto no se limitaba al labio, ya que afectaba a la piel facial de la mejilla izquierda. Intraoralmente, el vestíbulo maxilar izquierdo mostraba marcas hipervasculares.
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c)
Dado el aspecto clínico de la lesión oral y que se presentó durante el embarazo, se hizo un diagnóstico clínico de tumor de embarazo. El síndrome de Sturge-Weber, un trastorno a menudo asociado con manchas faciales de vino de Oporto, se había descartado debido a la falta de otros síntomas clínicos característicos del síndrome, como las anomalías neurológicas y oculares.
Una radiografía panorámica muestra la pérdida ósea interproximal entre los dientes números 24 y 25 (nomenclatura internacional) y el diente número 24 está desplazado mesialmente (Figura 2). Una angiografía por tomografía computarizada (TC) reveló una lesión hipervascular de 3,9 × 1,7 cm en el espacio bucal izquierdo con un suministro de sangre arterial principal de la rama facial izquierda de la arteria carótida externa izquierda. No se demostró ninguna derivación arteriovenosa importante.
La paciente se entrevistó con un neurorradiólogo intervencionista en preparación de la cirugía para evaluar la naturaleza vascular de la lesión. La embolización electiva preoperatoria de determinadas ramas de la arteria maxilar interna izquierda fue un éxito. Las ramas de la arteria facial se salvaron durante la embolización para evitar la isquemia y la necrosis del tejido y la mala cicatrización de la herida.
Bajo anestesia general, se extirpó la lesión (Figura 3). La sublesión más prominente de la encía bucal posterior izquierda se extirpó en su totalidad junto con un manguito de tejido sano. Las sublesiones anteriores y palatinas también se extirparon en su totalidad junto con un manguito de tejido sano. Aunque había una pérdida ósea interproximal significativa en los dientes 24 y 25 (nomenclatura internacional), éstos no eran móviles y, por tanto, se mantuvieron. Se realizó una ostectomía periférica para eliminar los remanentes de tejido blando y los canales vasculares. El colgajo se cerró principalmente sin tensión. Las muestras extirpadas se enviaron para su revisión histopatológica.
(a)
(b)
(c)
(a)
(b)
(c)
El análisis histopatológico reveló proliferación endotelial, células inflamatorias crónicas y canales vasculares anastomosados, todo ello consistente con un granuloma piógeno oral o un tumor de embarazo (Figura 4). La tinción inmunohistoquímica para GLUT-1 fue negativa, lo que descartó un hemangioma .
(a)
(b)
(a)
(b)
La paciente fue seguida de cerca e inicialmente evolucionó bien. Tres semanas después de la cirugía, la paciente se quejó de una nueva hemorragia en el sitio quirúrgico. Seis semanas después de la cirugía, el paciente desarrolló una lesión recurrente (Figura 5). Los dientes número 24 y 25 (nomenclatura internacional) eran ahora groseramente móviles y la cara mesial del diente número 26 (nomenclatura internacional) mostraba una >10 mm de profundidad de sondeo. Para preparar la escisión de la lesión recurrente, se repitió la angiografía. Se embolizaron con éxito las ramas palatinas de la arteria faríngea ascendente izquierda, una rama proximal de la arteria carótida izquierda. Bajo anestesia general, el paciente fue sometido a la escisión de la lesión recurrente junto con la extracción de los dientes número 24, 25 y 26 (Figura 6). El examen histopatológico confirmó que se trataba de un granuloma piogénico recurrente. A la paciente se le colocó una prótesis intermedia removible (Figura 7). La prótesis proporcionó beneficios estéticos y funcionales a la vez que permitía la higiene y la vigilancia de las recidivas.
(a)
(b)
(c)
(d)
(a)
(b)
(c)
(d)
En el seguimiento más reciente, la paciente está 11 meses después de la escisión de la lesión recurrente y dice estar embarazada de 5 meses. En las revisiones mensuales, sigue sin mostrar evidencia de la enfermedad.
3. Discusión
La mancha de vino de Oporto facial izquierda en esta paciente se extendió a la mucosa que rodea su granuloma piógeno. El estrógeno y la progesterona aumentan la expresión de factores angiogénicos y disminuyen la apoptosis de las células del granuloma . El aumento del flujo sanguíneo a la región del granuloma piógeno a través de los capilares agrandados de la mancha de vino de Oporto puede haber predispuesto a la paciente al desarrollo del tumor del embarazo, ya que las imágenes mostraron una arteria facial prominente.
La aparición de granulomas piógenos cutáneos que surgen en manchas de vino de Oporto se ha informado en la literatura . Sheehan y Lesher Jr. realizaron una búsqueda bibliográfica y encontraron 20 casos, además de su propio caso, de granulomas piógenos cutáneos que surgen en manchas de vino de Oporto. También se han publicado varios informes de casos sobre granulomas piógenos cutáneos que aparecen en manchas de vino de Oporto de pacientes durante el embarazo. Sólo hemos podido localizar un caso de un tumor oral en el embarazo que aparece en la mucosa implicada en una tinción de vino de Oporto.
Microscópicamente, resulta difícil distinguir entre un hemangioma inflamado y un granuloma piógeno. Una herramienta para diferenciar entre un hemangioma inflamado y un granuloma piógeno es la tinción de GLUT-1. La GLUT-1 es una proteína del tipo de transporte de glucosa y es indetectable en un granuloma piógeno, pero se tiñe de forma positiva en un hemangioma inflamado.
Se han comunicado las pautas de manejo de los granulomas del embarazo. Si es posible, a menudo se favorece retrasar la intervención hasta el período posparto, ya que las lesiones pueden resolverse cuando las hormonas se estabilizan. Sin embargo, en el caso de las lesiones grandes que sangran e interfieren con la función, debe aplicarse un tratamiento. Las diversas opciones de tratamiento sugeridas incluyen el legrado, la crioterapia, la ablación con láser, la escleroterapia, la inyección de corticosteroides y la escisión quirúrgica. En la literatura se ha descrito un nuevo enfoque de tratamiento que utiliza la escleroterapia con tetradecil sulfato de sodio. La paciente consultó con un cirujano plástico para hablar de la esclerosis mediante tetradecil sulfato sódico y rechazó el tratamiento. La paciente también consultó con un cardiólogo para discutir los beneficios del propranolol, pero rechazó el tratamiento. Finalmente, la paciente optó por la escisión, ya que estaba en el segundo mes de posparto y su lesión persistía y aumentaba de tamaño. Los granulomas piogénicos asociados a las manchas de vino de Oporto suelen reaparecer y, por lo tanto, generalmente se favorece la escisión quirúrgica completa.
Se realizó una embolización electiva preoperatoria para disminuir el suministro de sangre arterial y el riesgo de una hemorragia intraoperatoria excesiva. También se creía que la embolización disminuía la abundancia de hormonas sexuales femeninas en la región y minimizaba la recurrencia. Cuando la lesión reapareció, se discutió la opción de una inyección intralesional de corticosteroides, que fue rechazada por la paciente.
Los dientes números 24, 25 y 26 (nomenclatura internacional) se salvaron durante la primera escisión y se extirparon durante la segunda cirugía. Creemos que una causa potencial de la recidiva fue la incapacidad de eliminar numerosas anastomosis vasculares dentro de la encía interproximal entre los dientes. La extracción final de estos dientes permitió un mejor acceso y una escisión y curetaje más completos.
El plan de reconstrucción esquelética final y rehabilitación dental puede incluir una prótesis fija soportada por implantes y se considerará si la paciente permanece libre de enfermedad durante su actual embarazo.
4. Conclusión
Se determinó que el tumor de embarazo de esta paciente, localizado en la región de una mancha de vino de Oporto facial izquierda, era el resultado de las influencias hormonales de su embarazo y de las anastomosis vasculares a la región desde la mancha de vino de Oporto. Los granulomas piogénicos asociados a la mancha de vino de Oporto pueden ser más resistentes al tratamiento estándar. La embolización electiva utilizada junto con la escisión quirúrgica es un modo de tratamiento para estas lesiones.
Conflicto de intereses
No hay ningún conflicto de intereses que declarar.
Agradecimientos
Los autores desean agradecer la restauración protésica provisional fabricada por Chad Hanna, DDS, un prostodoncista maxilofacial que ejerce en Nueva York.